nodgoРоссийский журнал детской гематологии и онкологии (РЖДГиО)Russian Journal of Pediatric Hematology and Oncology2311-12672413-5496LTD “Graphica”10.21682/2311-1267-2020-7-2-134-9nodgo-613Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЕ НАБЛЮДЕНИЯCLINICAL CASESРетинобластома: история одного пациентаRetinoblastoma: a patient’s storyhttps://orcid.org/0000-0003-2219-7054ЯровойА. А.YarovoyA. A.

Андрей Александрович Яровой, д.м.н., заведующий отделом офтальмоонкологии и радиологии

Россия, 127486, Москва, Бескудниковский бул., 59а

SPIN-код: 9401-4489

A.A. Yarovoy, Head of Ocular Oncology Department

59a Beskudnikovsky Blvd., Moscow, 127486, Russia

yarovoyaa@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0003-3263-6655УшаковаТ. Л.UshakovaT. L.

д.м.н., ведущий научный сотрудник отделения хирургического № 1 НИИ детской онкологии и гематологии

Россия, 115478, Москва, Каширское шоссе, 23

SPIN-код: 2065-8779

Dr. of Sci. (Med.), Leading Researcher Surgical Department No. 1

23 Kashirskoe Shosse, Moscow, 115478, Russia

ushtat07@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0003-1195-5032ГолубеваО. В.GolubevaO. V.

к.м.н., научный сотрудник отдела офтальмоонкологии и радиологии

Россия, 127486, Москва, Бескудниковский бул., 59а

SPIN-код: 8711-6297

Cand. of Sci. (Med.), Researcher Ocular Oncology Department

59a Beskudnikovsky Blvd., Moscow, 127486, Russia

oncologymntk@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0001-6949-1002ЛевашовИ. А.LevashovI. A.

врач-ординатор

Россия, 127486, Москва, Бескудниковский бул., 59а

SPIN-код: 4209-8632

Resident

59a Beskudnikovsky Blvd., Moscow, 127486, Russia

mesmerizz3d@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0002-9502-072XМихайловаС. Н.MikhailovaS. N.

заведующая научно-консультативным отделением НИИ детской онкологии и гематологии

Россия, 115478, Москва, Каширское шоссе, 23

SPIN-код: 7584-4886

Head of Scientific Advisory Division Research Institute of Pediatric Oncology and Hematology

23 Kashirskoe Shosse, Moscow, 115478, Russia

astra-sn@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0001-8937-7450ЯроваяВ. А.YarovayaV. A.

врач-офтальмолог, аспирант отдела офтальмоонкологии и радиологии

Россия, 127486, Москва, Бескудниковский бул., 59а

SPIN-код: 4000-0180

Ophthalmologist, Fellow of the Ocular Oncology Department

59a Beskudnikovsky Blvd., Moscow, 127486, Russia

verandreevna@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0002-8096-0874ПоляковВ. Г.PolyakovV. G.

академик РАН, д.м.н., профессор, заведующий отделением хирургическим № 1, советник директора НИИ детской онкологии и гематологии

Россия, 115478, Москва, Каширское шоссе, 23

SPIN-код: 8606-3120

Academician of RAS, Dr. of Sci. (Med.), Professor, Head of Surgery Department No. 1, Advisor to the Director of the Research Institute of Pediatric Oncology and Hematology

23 Kashirskoe Shosse, Moscow, 115478, Russia

vgp-04@mail.ruФГАУ «Национальный медицинский исследовательский центр «Межотраслевой научно-технический комплекс «Микрохирургия глаза» имени академика С.Н. Федорова» Минздрава РоссииРоссияNational Medical Research Center Academician S.N. Fyodorov Intersectoral Scientific and Technical Complex “Eye microsurgery”, Ministry of Health of RussiaRussian FederationФГБУ «НМИЦ онкологии им. Н.Н. Блохина»РоссияN.N. Blokhin National Medical Research Centre of Oncology, Ministry of Health of RussiaRussian Federation20200407202072134139Copyright © Яровой А.А., Ушакова Т.Л., Голубева О.В., Левашов И.А., Михайлова С.Н., Яровая В.А., Поляков В.Г., 20202020Яровой А.А., Ушакова Т.Л., Голубева О.В., Левашов И.А., Михайлова С.Н., Яровая В.А., Поляков В.Г.Yarovoy A.A., Ushakova T.L., Golubeva O.V., Levashov I.A., Mikhailova S.N., Yarovaya V.A., Polyakov V.G.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://journal.nodgo.org/jour/article/view/613Актуальность

Актуальность. Разработка и применение новых видов лечения пациентов с ретинобластомой (РБ) является актуальной задачей как с точки зрения органосохраняющей направленности, так и со стороны купирования побочных эффектов терапии.

Цель работы – представить историю органосохраняющего лечения РБ в нашей стране и в мире на примере 1 клинического случая.

Материалы и методы

Материалы и методы. Представленный клинический случай иллюстрирует борьбу ребенка и команды различных специалистов с двусторонней РБ при применении системной полихимиотерапии, локальных офтальмологических методов лечения в виде криодеструкции и брахитерапии по не описанным ранее методикам и дистанционной лучевой терапии (ДЛТ). Описано первое применение в России интравитреальной химиотерапии (ИВХТ) мелфаланом, а также первое использование витреоретинальной хирургии с ирригацией раствором мелфалана после неэффективной консервативной терапии гемофтальма и отказа родителей ребенка от энуклеации. Несмотря на сохраненный после длительного многокомпонентного лечения глаз, ребенок погиб от диссеминации по центральной нервной системе второй опухоли – эстезионейробластомы.

Результаты

Результаты. Междисциплинарный подход и использование различных методов лечения позволили сохранить единственный глаз пациента.

Выводы

Выводы. Применение ИВХТ стало началом нового направления в органосохраняющем лечении РБ в нашей стране. Впервые в мире была клинически подтверждена эффективность витреоретинальной хирургии с ирригацией раствором мелфалана в качестве лечения гемофтальма при ремиссии РБ. Использование ДЛТ может быть связано с развитием вторых опухолей, приводящих к летальному исходу.

Relevance

Relevance. Development and application of novel treatment methods for patients with retinoblastoma (Rb) is a great task since it may provide higher rates of eye salvage and reduce adverse effects of current therapy.

Aim of the study was to represent the history of Rb eye-sparing treatment in Russia and worldwide through the one clinical case.

Materials and methods

Materials and methods. A child was treated by systemic chemotherapy, plaque brachytherapy using non-described techniques, cryotherapy and external beam radiotherapy. Intravitreal chemotherapy was approached for treatment of vitreous seeding. Vitreoretinal surgery with melphalan irrigation was successfully performed after failure of vitreous hemorrhage conservative treatment and parents’ refusal to indicated enucleation. The child died from CNS disseminated esthesioneuroblastoma.

Results

Results. The use of various treatment modalities helped to save the single eye.

Conclusions

Conclusions. Intravitreal chemotherapy was introduced in Russia for the first time. Performed vitreoretinal surgery with melphalan irrigation was proved to be a safe and effective technique in case of vitreous hemorrhage in the eye with Rb. External beam therapy is associated with fatal second tumors development.

офтальмоонкологиядетская онкологияретинобластомаинтравитреальная химиотерапиявитреоретинальная хирургиявторые опухолиэстезионейробластомаклинический случайocular oncologypediatric oncologyretinoblastomaintravitreal chemotherapyvitreoretinal surgerysecond tumorsesthesioneuroblastomaclinical caseReferencesDimaras H., Corson T.W., Cobrinik D., White A., Zhao J., Munier F.L., Abramson D.H., Shields C.L., Chantada G.L., Njuguna F., Gallie B.L. Retinoblastoma. Nat Rev Dis Prim 2015;1(1):15021. doi: 10.1038/nrdp.2015.21.Dimaras H., Corson T.W., Cobrinik D., White A., Zhao J., Munier F.L., Abramson D.H., Shields C.L., Chantada G.L., Njuguna F., Gallie B.L. Retinoblastoma. Nat Rev Dis Prim 2015;1(1):15021. doi: 10.1038/nrdp.2015.21.Ushakova T.L., Тrofi mov I.A., Gorovtsova O.V., Yarovoy A.A., Saakyan S.V., Letyagin I.A., Маtinyan N.V., Кukushkin A.V., Маrtynov L.A., Pogrebnyakov I.V., Ivanova O.A., Serov Y.A., Yarovaya V.A., Glekov I.V., Virshke E.R., Dolgushin B.I., Polyakov V.G. A New era of organ-preserving treatment in pediatric intraocular retinoblastoma in Russia: a multicenter cohort study. Oncopediatrics 2018;5(1):51–69. doi: 10.15690/onco.v5i1.1866.Ushakova T.L., Тrofi mov I.A., Gorovtsova O.V., Yarovoy A.A., Saakyan S.V., Letyagin I.A., Маtinyan N.V., Кukushkin A.V., Маrtynov L.A., Pogrebnyakov I.V., Ivanova O.A., Serov Y.A., Yarovaya V.A., Glekov I.V., Virshke E.R., Dolgushin B.I., Polyakov V.G. A New era of organ-preserving treatment in pediatric intraocular retinoblastoma in Russia: a multicenter cohort study. Oncopediatrics 2018;5(1):51–69. doi: 10.15690/onco.v5i1.1866.Berry J.L., Kogachi K., Jubran R., Kim J.W. Loss of fundus view as an indication for secondary enucleation in retinoblastoma. Pediatr Blood Cancer 2018;65(4):e26908. doi: 10.1002/pbc.26908.Berry J.L., Kogachi K., Jubran R., Kim J.W. Loss of fundus view as an indication for secondary enucleation in retinoblastoma. Pediatr Blood Cancer 2018;65(4):e26908. doi: 10.1002/pbc.26908.Yu C.L., Tucker M.A., Abramson D.H., Furukawa K., Seddon J. M., Stovall M., Fraumeni J. F., Kleinerman R.A. Cause-specifi c mortality in long-term survivors of retinoblastoma. J Natl Cancer Inst 2009;101(8):581–91. doi: 10.1093/jnci/djp046.Yu C.L., Tucker M.A., Abramson D.H., Furukawa K., Seddon J. M., Stovall M., Fraumeni J. F., Kleinerman R.A. Cause-specifi c mortality in long-term survivors of retinoblastoma. J Natl Cancer Inst 2009;101(8):581–91. doi: 10.1093/jnci/djp046.Kim J.-Y., Park Y. Treatment of retinoblastoma: the role of external beam radiotherapy. Yonsei Med J 2015;56(6):1478. doi: 10.3349/ymj.2015.56.6.1478.Kim J.-Y., Park Y. Treatment of retinoblastoma: the role of external beam radiotherapy. Yonsei Med J 2015;56(6):1478. doi: 10.3349/ymj.2015.56.6.1478.Demirci H. Histopathologic fi ndings in eyes with retinoblastoma treated only with chemoreduction. Arch Ophthalmol 2003;121(8):1125. doi: 10.1001/archopht.121.8.1125.Demirci H. Histopathologic fi ndings in eyes with retinoblastoma treated only with chemoreduction. Arch Ophthalmol 2003;121(8):1125. doi: 10.1001/archopht.121.8.1125.Kaneko A. Eye-preservation treatment of retinoblastoma with vitreous seeding. Jpn J Clin Oncol 2003;33(12):601–7. doi: 10.1093/jjco/hyg113.Kaneko A. Eye-preservation treatment of retinoblastoma with vitreous seeding. Jpn J Clin Oncol 2003;33(12):601–7. doi: 10.1093/jjco/hyg113.Honavar S.G. Intraocular surgery after treatment of retinoblastoma. Arch Ophthalmol 2001;119(11):1613. doi: 10.1001/archopht.119.11.1613.Honavar S.G. Intraocular surgery after treatment of retinoblastoma. Arch Ophthalmol 2001;119(11):1613. doi: 10.1001/archopht.119.11.1613.Ohshima K.-I., Kaneko T., Takagi S., Kaneko A., Yokouchi Y., Takeuchi S. Clinicopathological investigation of a retinoblastoma eye enucleated after vitreous surgery with melphalan perfusion. Jpn J Ophthalmol 2009;53(2):186–8. doi: 10.1007/s10384-008-0636-5.Ohshima K.-I., Kaneko T., Takagi S., Kaneko A., Yokouchi Y., Takeuchi S. Clinicopathological investigation of a retinoblastoma eye enucleated after vitreous surgery with melphalan perfusion. Jpn J Ophthalmol 2009;53(2):186–8. doi: 10.1007/s10384-008-0636-5.Shimoda Y., Hamano R., Ishihara K., Shimoda N., Hagimura N., Akiyama H., Kishi S., Kaneko A. Eff ects of intraocular irrigation with melphalan on rabbit retinas during vitrectomy. Graefes Arch Clin Exp Ophthalmol 2008;246(4):501–8. doi: 10.1007/s00417-007-0685-3.Shimoda Y., Hamano R., Ishihara K., Shimoda N., Hagimura N., Akiyama H., Kishi S., Kaneko A. Eff ects of intraocular irrigation with melphalan on rabbit retinas during vitrectomy. Graefes Arch Clin Exp Ophthalmol 2008;246(4):501–8. doi: 10.1007/s00417-007-0685-3.Yarovoy A.A., Ushakova T.L., Gorshkov I.M., Polyakov V.G., Golubeva O.V., Gorovtsova O.V., Krivovyaz O.S. Intraocular surgery with melphalan irrigation for vitreous hemorrhage in an only eye with retinoblastoma. Eur J Ophthalmol 2016;26(1):17–9. doi: 10.5301/ejo.5000683.Yarovoy A.A., Ushakova T.L., Gorshkov I.M., Polyakov V.G., Golubeva O.V., Gorovtsova O.V., Krivovyaz O.S. Intraocular surgery with melphalan irrigation for vitreous hemorrhage in an only eye with retinoblastoma. Eur J Ophthalmol 2016;26(1):17–9. doi: 10.5301/ejo.5000683.Solenova L.G. Second primary malignancies in cancer survivors: epidemiology, role of anticancer therapy. Adv Mol Oncol 2016;3(3):30–43. doi: 10.17650/2313-805X-2016-3-3-30-43.Solenova L.G. Second primary malignancies in cancer survivors: epidemiology, role of anticancer therapy. Adv Mol Oncol 2016;3(3):30–43. doi: 10.17650/2313-805X-2016-3-3-30-43.Rubenfeld M., Abramson D.H., Ellsworth R.M., Kitchin F.D. Unilateral vs. bilateral retinoblastoma: correlations between age at diagnosis and stage of ocular disease. Ophthalmology 1986;93(8):1016–9. doi: 10.1016/s0161-6420(86)33629-7.Rubenfeld M., Abramson D.H., Ellsworth R.M., Kitchin F.D. Unilateral vs. bilateral retinoblastoma: correlations between age at diagnosis and stage of ocular disease. Ophthalmology 1986;93(8):1016–9. doi: 10.1016/s0161-6420(86)33629-7.Dulguerov P., Allal A.S., Calcaterra T.C. Esthesioneuroblastoma: a meta-analysis and review. Lancet Oncol 2001;2(11):683–90. doi: 10.1016/S1470-2045(01)00558-7.Dulguerov P., Allal A.S., Calcaterra T.C. Esthesioneuroblastoma: a meta-analysis and review. Lancet Oncol 2001;2(11):683–90. doi: 10.1016/S1470-2045(01)00558-7.Carey R.M., Godovchik J., Workman A.D., Kuan E.C., Parasher A.K., Chen J., Palmer J.N., Adappa N.D., Newman, J.G., Brant J.A. Patient, disease, and treatment factors associated with overall survival in esthesioneuroblastoma. Int Forum Allergy Rhinol 2017;7(12):1186–94. doi: 10.1002/alr.22027.Carey R.M., Godovchik J., Workman A.D., Kuan E.C., Parasher A.K., Chen J., Palmer J.N., Adappa N.D., Newman, J.G., Brant J.A. Patient, disease, and treatment factors associated with overall survival in esthesioneuroblastoma. Int Forum Allergy Rhinol 2017;7(12):1186–94. doi: 10.1002/alr.22027.Morita A., Ebersold M.J., Olsen K.D., Foote R.L., Lewis J.E., Quast L.M. Esthesioneuroblastoma: prognosis and management. Neurosurgery 1993;32(5):706–15. doi: 10.1227/00006123-199305000-00002.Morita A., Ebersold M.J., Olsen K.D., Foote R.L., Lewis J.E., Quast L.M. Esthesioneuroblastoma: prognosis and management. Neurosurgery 1993;32(5):706–15. doi: 10.1227/00006123-199305000-00002.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.