Нарушение целостности опухолевой ткани при лечении тератом у новорожденных

Введение. При лечении герминогенноклеточных опухолей (тератом) у новорожденных не всегда удается избежать нарушения целостности опухолевой ткани (повреждения капсулы, вскрытия кист с истечением их содержимого). Описаны и применяются методики, предполагающие сознательное нарушение целостности опухоли: внутриутробные пункции больших кист, EXITпроцедуры. На сегодняшний день остается дискутабельным вопрос о возможном повышении риска рецидивирования опухоли в таких ситуациях.

Цель работы – основываясь на 19-летнем опыте двух клиник, изучить частоту нарушений целостности опухоли, возникающих при лечении тератом у новорожденных, оценить их причины, возможность профилактики и прогностическую значимость.

Материалы и методы. Проведен ретроспективный анализ медицинской документации и данных катамнеза 75 новорожденных с тератомами из хирургического и онкологического стационаров Санкт-Петербурга за 2005–2023 гг. Пациенты с тератомами различной локализации были оперированы в возрасте 0–14 суток жизни, в дальнейшем у 8 возник локальный рецидив в сроки от 2 мес до 1,5 лет. Факт повреждения целостности опухоли отмечен у 25 (33,3 %) детей: при тератомах крестцово-копчиковой области – у 23 (92 %), шеи – у 1 (4 %), брюшной полости – у 1 (4 %). Эти случаи включали внутриутробную пункцию кисты (n = 1), частичное иссечение гигантской тератомы крестцово-копчиковой области в ходе EXIT-процедуры (n = 2), разрыв опухолевых оболочек в родах (n = 3), пункции или непреднамеренное повреждение кист интраоперационно (n = 24), при этом у 4 детей имело место сочетание нескольких вариантов повреждения. После исключения случаев с неизвестным катамнезом в исследование взяты 63 пациента: 22 – с нарушением целостности (из них 3 – с рецидивами) и 41 – без нарушения целостности (из них 5 – с рецидивами) опухоли. Данные обработаны статистически.

Результаты. Преобладающим вариантом нарушения целостности тератомы явилось ее интраоперационное повреждение – 24 (32 %) случая, из них 83 % – в виде непреднамеренного вскрытия кист из-за трудности визуализации их тонких стенок в ходе диссекции. В ходе проведенного статистического анализа зависимость возникновения в дальнейшем рецидива тератомы от факта нарушения ее целостности в данной выборке не отмечена (p = 1,0; точный критерий Фишера).

Заключение. Прогностическая значимость факта нарушения целостности тератом у новорожденных, возможно, требует переосмысления, однако для этого необходимо изучение более масштабных выборок пациентов. В то же время результаты данного исследования, вероятно, могут служить обоснованием для антенатальных вмешательств, EXIT-процедур, а также преднамеренной интраоперационной пункции кист в ряде вынужденных ситуаций при лечении тератом у новорожденных.

1. Yao W., Li K., Zheng S., Dong K., Xiao X. Analysis of recurrence risks for sacrococcygeal teratoma in children. J Pediatr Surg. 2014;49:1839–42. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2014.09.036.

2. De Baker A., Madernb G.C., Hakvoort-Cammelc F.G.A.J., Haentjensa P., Oosterhuisd J.W., Hazebroek F.W.J. Study of the factors associated with recurrence in children with sacrococcygeal teratoma. J Pediatr Surg. 2006;41:173–81. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2005.10.022.

3. Kay S., Khalife S., Laberge J.-M., Shaw K., Morin L., Flageole H. Prenatal percutaneous needle drainage of cystic sacrococcygeal teratoma. J Pediatr Surg. 1999;34:1148–51. doi: 10.1016/s0022-3468(99)90587-0.

4. Mintz M.C., Mennuti M., Fishman M. Prenatal aspiration of sacrococcygeal teratoma. Am J Roentgenol. 1983;141:367–8. doi: 10.2214/ajr.141.2.367.

5. Hedrick H.L., Flake A.W., Crombleholme T.M., Howell L.J., Johnson M.P., Wilson R.D., Adzick N.S. Sacrococcygeal Teratoma: prenatal assessment, fetal intervention, and outcome. J Pediatr Surg. 2004;39(3):430–8. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2003.11.005.

6. Phi J.H. Sacrococcygeal teratoma: a tumor at the center of embryogenesis. J Korean Neurosurg Soc. 2021;64(3):406–7. doi: 10.3340/jkns.2021.0015.

7. Roybal J.L., Moldenhauer J.S., Khalek N., Bebbington M.W., Johnson M.P., Hedrick H.L., Adzick N.S., Flake A.W. Early delivery as an alternative management strategy for selected high-risk fetal sacrococcygeal teratomas. J Pediatr Surg. 2011;46:1325–32. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2010.10.020.

8. Lakhoo K. Neonatal teratomas. Early Hum Dev. 2010;86:643–7. doi: 10.1016/j.earlhumdev.2010.08.016.

9. Караваева С.А., Михайлов А.В., Немилова Т.К., Кянксеп А.Н., Патрикеева Т.В., Попова Е.Б., Леваднев Ю.В., Шишканова О.Ю. Интранатальные инвазивные вмешательства у плода и постнатальное хирургическое лечение гигантских тератом различной локализации. Вестник хирургии им. И.И. Грекова. 2015;174(2):103–5.

10. Abubakar A.M., Nggada H.A., Chinda J.Y. SCT in Northeastern Nigeria: 18-years experience. Pediatr Surg Int. 2005;21:645–8. doi: 10.1007/s00383-005-1486-6.

11. Derikx J.P.M., De Backer A., van de Schoot L., Aronson D.C., de Langen Z.J., van den Hoonaard T.L., Bax N.M.A., van der Staak F., van Heurn L.W.E. Factors associated with recurrence and metastasis in sacrococcygeal teratoma. Br J Surg. 2006;93:1543–8. doi: 10.1002/bjs.5379.

12. Padilla B.E., Vu L., Lee H., MacKenzie T., Bratton B., O’Day M., Derderian S. Sacrococcygeal teratoma: late recurrence warrants long-term surveillance. Pediatr Surg Int. 2017;33(11):1189–94. doi: 10.1007/s00383-017-4132-1.

13. Fumino S., Hirohata Y., Takayama S., Tajiri T., Usui N., Taguchi T. Long-term outcomes of infantile sacrococcygeal teratoma: results from a multi-institutional retrospective observational study in Japan. J Pediatr Surg. 2024;59:587–92. doi: 10.1016/j.jpedsurg.2023.11.016.

14. Sinha S., Sarin Y.K., Deshpande V.P. Neonatal sacrococcygeal teratoma: our experience with 10 cases. J Neonatal Surg. 2013;2(1):4. PMID: 26023424. PMCID: PMC4420341.

15. Rattan K.N., Yadav H., Srivastava D., Rattan A. Childhood sacrococcygeal teratoma: a clinicopathological study. Journal of Pediatric and Neonatal Individualized Medicine. 2019;8(1):1–6. doi: 10.7363/080116.

16. Altman R.P., Randolph J.G., Lilly J.R. Sacrococcygeal teratoma: American Academy of Pediatrics Surgical Section Survey – 1973. J Pediatr Surg. 1974;9(3):389–98. doi: 10.1016/s0022-3468(74)80297-6.

17. Sy E.D., Filly R.A., Cheong M.-L., Clifton M.S., Cortes R.A., Ohashi S., Takifuji K., Ventura D.E., Grethel E.J., Wagner A.J., Gress E.A., Ball R.H., Lee H., Harrison M.R. Prognostic role of tumor-head volume ratio in fetal sacrococcygeal teratoma. Fetal Diagn Ther. 2009;26:75–80. doi: 10.1159/000238113.

18. Экстракраниальные герминогенноклеточные опухоли (дети). Клинические рекомендации. Российское общество детских онкологов и гематологов. М., 2024. 71 с.

19. Göbel U., Calaminus G., Schneider D.T. Extracranial germ-cell tumors including sex cord stromal tumors and small cell ovarian carcinoma, hypercalcemic type (Part B/MAKEI 05). Prospective trial for the diagnosis and treatment of children, adolescents and young adults. Version 14.10.2005.

20. Gobel U., Schneider D.T., Calaminus G., Haas R.J., Schmidt P., Harms D. Germ-cell tumors in childhood and adolescence. Ann Oncol. 2000;11:263–71. doi: 10.1023/a:1008360523160.