Нервно-мышечная хористома седалищного нерва у ребенка: описание клинического наблюдения и краткий обзор литературы

Казуистика доброкачественной тритон-опухоли/нервно-мышечной хористомы (НМХ) в мировой медицинской литературе насчитывает не более 40–50 наблюдений. В отечественных источниках описаний подобного заболевания найти не удалось. Приводим собственное наблюдение. У мальчика 6 лет была диагностирована доброкачественная опухоль правого седалищного нерва. Проведены седалищный невролиз и удаление новообразования размерами 8 × 3 × 3 см. При гистологическом и иммуногистохимическом исследованиях обнаружена опухоль, построенная из переплетающихся в коллагеновом матриксе пучков поперечнополосатых мышц и нервных волокон. Заключение: доброкачественная тритон-опухоль (НМХ).

НМХ – чрезвычайно редкое новообразование, связанное с крупными нервами и чаще возникающее в детском возрасте. Клинически обычно регистрируется болевой синдром/нейропатия. Хотя зрелая тритон-опухоль считается доброкачественной, при ней часто наблюдаются рецидивы и десмоидный фиброматоз (в основном постоперационный): предполагается, что травма стимулирует фибробласты/миофибробласты с мутацией гена CTNNB1. По этой причине для пациентов с классическими клиническими и рентгенологическими признаками НМХ рекомендуется бесконтактная диагностика. Для разработки оптимального подхода к лечению этой опухоли и оценки долгосрочного прогноза заболевания необходимо накопить достаточное количество наблюдений.

1. Perry A. Bening triton tumour/neuromuscular choristoma. In: WHO Classifi cation of Tumours Editorial Board. Soft tissue and bone tumors. Lyon (France): International Agency for Research on Cancer; 2020 (WHO classifi cation of tumours series, 5th ed.; vol. 3). Pp. 249–251.

2. Masson P. Experimental and spontaneous schwannomas (peripheral gliomas). Am J Pathol. 1932;8:367–88. PMID: 19970026.

3. Ковтун Д.П., Полушин О.Г., Пономарева Е.В., Миронов Т.А., Дробышевский Д.В., Коломойцев С.В., Алексеев Д.А., Юрина К.Д. Злокачественная тритон-опухоль, ассоциированная с болезнью, вызванной вирусом иммунодефицита человека. Практическая онкология. 2018;19(4):397–400. doi: 10.31917/1903397.

4. Awasthi D., Kline D.G., Beckman E.N. Neuromuscular hamartoma (benign “triton” tumor) of the brachial plexus. J Neurosurg. 1991;75(5):795–7. doi: 10.3171/jns.1991.75.5.0795.

5. Diagnostic pathology. Soft tissue tumors. Lindberg M.R., ed. 2nd ed. Philadelphia, PA: Elsevier, 2016. Pp. 550–551.

6. Thakrar R., Robson C.D., Vargas S.O., Meara J.G., Rahbar R., Smith E.R. Benign triton tumor: multidisciplinary approach to diagnosis and treatment. Pediatr Dev Pathol. 2014;17(5):400–5. doi: 10.2350/14-04-1459-CR.1.

7. Peng S., Behbahani M., Sharma S., Speck S., Wadhwani N.R., Rastatter J.C., Alden T.D. Pediatric benign triton tumor of trigeminal nerve: a case report and literature review. Childs Nerv Syst. 2022;38(11):2055–61. doi: 10.1007/s00381-022-05641-1.

8. Akimoto J., Fukami S., Hashimoto R., Haraoka J. Neuromuscular hamartoma is a possible primary pathology of oculomotor ophthalmoplegic migraine. Cephalalgia. 2012;32(2):171–4. doi: 10.1177/0333102411431331.

9. Coli A., Novello M., Tamburrini G., Antonelli M., Guangaspero F., Lauriola L. Intracranial neuromuscular choristoma: report of a case with literature review. Neuropathology. 2017;37(4):341–5. doi: 10.1111/neup.12368.

10. Zhao W., Zhu X. A case of esophageal neuromuscular choristoma. BMC Gastroenterol. 2022;22(1):180. doi: 10.1186/s12876-022-02249-2.

11. Park J.E. Long-term natural history of a neuromuscular choristoma of the sciatic nerve: a case report and literature review. Clin Imaging. 2019;55:18–22. doi: 10.1016/j.clinimag.2019.01.003.

12. Carter J.M., Howe B.M., Hawse J.R., Giannini C., Spinner R.J., Fritchie K.J. CTNNB1 mutations and estrogen receptor expression in neuromuscular choristoma and its associated fi bromatosis. Am J Surg Pathol. 2016;40(10):1368–74. doi: 10.1097/PAS.0000000000000673.

13. Rekhtman N., Baine M.K., Bishop J.A. Quick reference handbook for surgical pathologists. 2nd ed. Switzerland: Springer Nature Switzerland AG, 2019. doi: 10.1007/978-3-319-97508-5.

14. Hebert-Blouin M.N., Scheithauer B.W., Amrami K.K., Durham S.R., Spinner R.J. Fibromatosis: a potential sequela of neuromuscular choristoma. J Neurosurg. 2012;116(2):399–408. doi: 10.3171/2011.6.JNS102171.

15. Broski S.M., Howe B.M., Spinner R.J., Amrami K.K. Fibromatosis associated with neuromuscular choristoma: Evaluation by FDG PET/CT. Clin Nucl Med. 2017;42(3):e168–70. doi: 10.1097/RLU.0000000000001508.