Фиброзная гамартома младенцев редкой локализации, клинические случаи

Фиброзная гамартома младенцев (ФГМ) является редкой опухолью, составляющей менее 2 % опухолей мягких тканей, возникающих на первом году жизни ребенка. Опухоль возникает из подкожной клетчатки и наиболее часто обнаруживается в подмышечной впадине, затем в плечевой, паховой областях и грудной стенке. Характерным микроскопическим видом ФГМ является наличие 3 типов тканей в различных пропорциях: четко очерченные пучки плотной волокнистой соединительной ткани, примитивной мезенхимы (организованной в гнездах, концентрических завитках или полосах) и промежуточной зрелой жировой ткани. Хирургическое удаление является основным методом выбора лечения при данной патологии. Мы сообщаем о 2 случаях редкого расположения ФГМ, локализующихся в ягодичной области и области задней верхней трети бедра. При этом в одном наблюдении поражение затрагивало только подкожно-жировую клетчатку, а во втором отмечался распространенный инвазивный процесс в мышцах. Несмотря на доброкачественный характер опухоли, распространение ее характеризуется инвазивным ростом (не имеет капсулы и четкой границы с окружающими тканями), что может вызвать трудности у хирургов при первичной операции в определении границ удаления ФГМ. Считаем целесообразным использовать для этого экспресс-биопсию во время оперативного вмешательства.

1. Reye R.D. A consideration of certain subdermal fibromatous tumours of infancy. J Pathol Bacteriol. 1956;72(1):149–54. doi: 10.1002/path.1700720120.

2. Enzinger F.M. Fibrous hamartoma of infancy. Cancer. 1965;18:241–8. doi: 10.1002/1097-0142(196502)18:2<241::aid-cncr2820180216>3.0.co;2-c.

3. Yu G., Wang Y., Wang G., Zhang D., Sun Y. Fibrous hamartoma of infancy: a clinical pathological analysis of seventeen cases. Int J Clin Exp Pathol. 2015;8(3):3374–7. PMID: 26045872.

4. Al-Ibraheemi A., Martinez A., Weiss S.W., Kozakewich H.P., Perez-Atayde A.R., Tran H., Parham D.M., Sukov W.R., Fritchie K.J., Folpe A.L. Fibrous hamartoma of infancy: a clinicopathologic study of 145 cases, including 2 with sarcomatous features. Mod Pathol. 2017;30(4):474–85. doi: 10.1038/modpathol.2016.215.

5. Carretto E., DallʼIgna P., Alaggio R., Siracusa F., Granata C., Ferrari A., Cecchetto G. Fibrous hamartoma of infancy: an Italian multi-institutional experience. J Am Acad Dermatol. 2006;54(5):800–3. doi: 10.1016/j.jaad.2005.11.1076.

6. Efem S.E., Ekpo M.D. Clinicopathological features of untreated fibrous hamartoma of infancy. J Clin Pathol. 1993;46(6):522–4. doi: 10.1136/jcp.46.6.522.

7. Coffin C.M., Alaggio R. Fibroblastic and myofibroblastic tumors in children and adolescents. Pediatr Dev Pathol. 2012;15(1 Suppl):127–80. doi: 10.2350/10-12-0944-PB.1.

8. Dickey G.E., Sotelo-Avila C. Fibrous hamartoma of infancy: current review. Pediatr Dev Pathol. 1999;2(3):236–43. doi: 10.1007/s100249900119.

9. Stensby J.D., Conces M.R., Nacey N.C. Benign fibrous hamartoma of infancy: a case of MR imaging paralleling histologic fi ndings. Skeletal Radiol. 2014;43(11):1639–43. doi: 10.1007/s00256-014-1940-4.

10. Ji Y., Hu P., Zhang C., Yan Q., Cheng H., Han M., Huang Z., Wang X., Li H., Han Y. Fibrous hamartoma of infancy: radiologic features and literature review. BMC Musculoskelet Disord. 2019;3;20(1):356. doi: 10.1186/s12891-019-2743-5.

11. Lee S., Choi Y.H., Cheon J.E., Kim M.J., Lee M.J., Koh M.J. Ultrasonographic features of fibrous hamartoma of infancy. Skeletal Radiol. 2014;43(5):649–53. doi: 10.1007/s00256-014-1838-1.

12. Imaji R., Goto T., Takahashi Y., Akiyama T., Yamadori I. A case of recurrent and synchronous fibrous hamartoma of infancy. Pediatr Surg Int. 2005;21(2):119–20. doi: 10.1007/s00383-004-1357-6.

13. Yano S., Hida K., Nagashima K., Iwasaki Y. Spinal fibrous hamartoma of infancy: case report. Neurosurgery. 2004;55(3):712. doi: 10.1227/01.neu.0000134614.73236.a4.

14. Arioni C., Bellini C., Oddone M., Risso F.M., Scopesi F., Nozza P., Serra G., Tomà P. Congenital fibrous hamartoma of the knee. Pediatr Radiol. 2006;36(5):453–5. doi: 10.1007/s00247-006-0126-1.

15. You M.H., Shin D.H., Choi J.S., Kim B.S., Kim Y., Kim J. The First Reported Case of Fibrous Hamartoma of Infancy with Hyperhidrosis and Hypertrichosis in Korea. J Korean Med Sci. 2018;33(9):e66. doi: 10.3346/jkms.2018.33.e66.

16. Stepančec H., Kokot Z., Keretić D., Radiković S., Grgurović D. Fibrous Hamartoma of Infancy in the Scrotum. European J Pediatr Surg Rep. 2019;7(1):e100–3. doi: 10.1055/s-0039-1697924.

17. Wang S., Ma Q., Ying H., Jiao Q., Yang D., Zhang B., Zhao L. Giant fibrous hamartoma of infancy: A case report. Medicine (Baltimore). 2020;99(11):e19489. doi: 10.1097/MD.0000000000019489.

18. Miroux-Catarino A., Claro C., Viana I. Giant fibrous hamartoma of infancy: pitfall of CD34 positive dermal mesenchymal tumor. Dermatol Online J. 2018;24(6):13030/qt160398hv. PMID: 30142714.

19. Sehgal M., Anand S., Dhua A.K., Yadav D.K., Arava S., Barwad A. Rare Paratesticular Masses in Children. J Indian Assoc Pediatr Surg. 2021;26(2):117–9. doi: 10.4103/jiaps.JIAPS_182_19.

20. Agrawal L., Bansal R., Singh J., Sharma S. Fibrous hamartoma of infancy in an unusual location – a case report. Gulf J Oncolog. 2010;(8):52–4. PMID: 20601341.

21. Шароев Т.А., Сухарев А.В., Иванова Н.М., Климчук О.В., Рощин В.Ю. Инфантильная фибросаркома мягких тканей бедра у ребенка 3 месяцев. Российский вестник детской хирургии, анестезиологии и реаниматологии. 2014;4(2):81–6.